罕见,胃肠道蛙粪霉病1例病例分享

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病例资料

患者女性，45岁。主因弥漫性疼痛5日于急诊就诊。疼痛为非放射性，严重程度为8/10，与恶心、呕吐以及便秘相关，无血便。既往病史包括糖尿病、高血压以及9年前阑尾切除术史。

患者入院时体温37.9℃，呼吸24次/min。腹部检查呈弥漫性压痛，主要累及右侧，未触及明显肿块，肠鸣音正常。未行直肠指诊检查。

初始实验室检查结果如下：白细胞计数14.9x/L，嗜酸性粒细胞计数xcells/uL，血沉升高为mm/h。肿瘤标志物，包括癌胚抗原（CEA）癌抗原（CA-）正常。

腹部X线检查显示多个气液平面（图1）。

（图1腹部X线检查）

腹部增强CT检查提示软组织病变，累及肠系膜右侧，大小约为6.2x3.2x1.8cm，并表现出周围结缔组织增生反应和相邻结构栓系，包围并浸润临近回盲区，导致小肠轻度扩张，肠壁水肿增厚以及临近脂肪条束征（图2）。

（图2腹部增强CT检查显示小肠扩张和肠壁水肿增厚）

患者存在多处淋巴结肿大。鉴别诊断包括类癌和炎症性肠病。

考虑到存在潜在的小肠梗阻和恶性肿块，患者进行剖腹探查术。术中发现右侧肠系膜肿块并切除。切除标本经苏木精-伊红染色显示坏死肉芽肿内存在真菌菌丝且周围存在强烈嗜酸性物质，呈Splendore-Hoeppli现象（图3A）。高碘酸希夫染色可见大量宽厚薄壁的真菌菌丝（图3B）。背景显示明显的坏死和富含嗜酸性粒细胞的混合型炎性浸润。

（图3切除肠系膜肿块镜检）

最后病理组织学诊断为胃肠道蛙粪霉病。泛真菌特异性引物聚合酶链反应（PCR）证实为B.ranarum病原体。

患者术后恢复顺利并接受伊曲康唑治疗，6周后随访未发现异常并计划继续治疗12周。

讨论分析

蛙粪霉病是一种罕见的真菌感染，蛙粪霉菌属接合菌亚门，接合菌纲，虫霉目，蛙粪霉科。该菌存在于土壤、腐败植物及两栖动物、爬行动物、鱼、蝙蝠等动物胃肠道内，为条件致病菌。蛙粪霉病主要为皮下感染，胃肠道受累十分罕见。

B.ranarum病原体的传播机制尚不明确，对于皮下感染，通常由带有病原菌的昆虫、植物等的叮咬或刺破导致的皮肤小丘疹开始，然后侵犯皮下组织，典型者为单个、坚硬、无痛性的皮下结节，逐渐向周围扩大成界限清晰的扁平肿块。而在胃肠道疾病方面，最有可能继发于摄入被B.ranarum污染的物体，如食物，动物粪便或土壤。

关于血液检查，血沉升高，嗜酸粒细胞增多以及中性粒细胞增多是胃肠道蛙粪霉病患者最常见的实验室发现，本例患者也存在上述检查结果。虫霉目真菌感染的病理学呈肉芽肿改变，多为嗜酸粒细胞浸润，偶有小片灶状坏死，经常在多核巨细胞内见到不规则分枝、薄壁、通常有分隔的宽菌丝或菌丝段，直径（4-10μm）周围绕以厚的嗜酸性颗粒样物质（Splendore-Hoeppli现象），常可见到巨细胞吞噬菌段现象。

手术切除加抗真菌治疗是胃肠道蛙粪霉病的标准治疗方法，其目的是广泛切除感染病灶并预防复发。关于最佳抗真菌药物治疗目前还没有公认的说法，唑类药物通常有效，尤其是延长伊曲康唑的治疗时间。其他唑类药物，包括伏立康唑、泊沙康唑、氟康唑和酮康唑的应用较少。据报道，在将近50%的病例中，B.ranarum可表现出对两性霉素B的耐药性。

蛙粪霉病的及时诊断和治疗是保证良好预后的关键，因为延误治疗可能导致疾病传播并造成严重后果，如不治疗，蛙粪霉病的死亡率高达16%-20%。胃肠道蛙粪霉病是一种罕见的真菌感染，其诊断具有挑战性。可结合病理检查结果、临床病史以及血液学检查结果确诊。及时手术切除病灶和抗真菌治疗是降低发病率和死亡率的关键。

参考资料：

1.AlabdanL,AmerSM,AlnabiZ,etal.(December16,)GastrointestinalBasidiobolomycosisina45-Year-OldWoman.Cureus12(12):e12.doi:10./cureus.12.

2.于进洪,李军涛.肺蛙粪霉菌病1例.疑难病杂志..9(8):.

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